RINOSINUSITIS CRÓNICA FÚNGICA NO INVASIVA: REPORTE DE UN CASO

Autores: Dr. Carlos Eduardo Márquez Romero *, Dra. Zyanya Zoey Ruiz Anzar *.
 
Coautores: Dr. Antonio Herrera Ortiz **. Dr. Francisco Omar Jiménez Ascencio*, Dra.
Yara Yazmín Ursiel Ortega*.
 
*Médico Residente del Servicio de Otorrinolaringología y Cirugía de Cabeza y
 
Cuello Hospital Regional Dr. Valentín Gómez Farías.
 
** Médico Adscrito del Servicio de Otorrinolaringología y Cirugía de Cabeza y
 
Cuello Hospital Regional Dr. Valentín Gómez Farías.
 
Hospital Regional Dr. Valentín Gómez Farías, Instituto de Seguridad y Servicios
 
Sociales de los Trabajadores del Estado, Zapopan, Jalisco.
 
Av. Soledad Orozco 203, El Capullo, 45100 Zapopan, Jalisco, México.
 RESUMEN
Entendemos como rinosinusitis fúngica (RSF) al espectro de entidades infecciosas y ocupativas de las distintas cavidades sinonasales que encuentran su origen en un microorganismo fúngico. Éstas pueden ser clasificadas según su temporalidad en agudas o crónicas y según su capacidad de extensión a tejidos circundantes como invasivas o no invasivas. Presentamos un caso de femenino de 45 años con plenitud centrofacial y aumento de volumen en hemicara izquierda de 4 meses de evolución, acompañada de síntomas obstructivos nasales y cacosmia de 1 mes de evolución. En la exploración física con aumento de volumen hemifacial izquierdo, y a la exploración endoscópica nasal abundante salida de secreción por meato medio. Sin datos sugestivos de infiltración al sistema nervioso central y/u órbita. Se interviene quirúrgicamente mediante combinación de técnica endoscópica y Caldwell-Luc izquierdo, con reporte micológico e histopatológico de
Aspergillus spp. 
ABSTRACT
The term fungal rhinosinusitis is understood as a spectrum of infectious conditions of the sinonasal cavity that arise from a microorganism from fungal order. These can be classified according to their evolution in acute or chronic and according to their ability to attack surrounding tissues in invasive or non invasive. We present the case of a 45 year old female that attends our institution in seek of medical attention due to midface fullness and volume increase in the left half of the face with a 4-month evolution. These symptoms were accompanied by cacosmia for the last month. On physical examination we found increased volume of the left midface and abundant, greyish/greenish, thick secretion leaking through the middle meatus. No suggestive signs of central nervous system or orbit invasion were observed. The patient was surgically intervened with a combination of endoscopic surgery plus Caldwell-Luc approach with histopathologic and microbiological cultures reporting Apergillus spp.
 
Palabras Clave
Rinosinusitis crónica, Sinusitis fúngica, Aspergillus spp. 
INTRODUCCIÓN
Los hongos son inhalados como parte de la flora sinonasal, posteriormente suelen ser destruidos gracias a las cascadas inmunológicas. Sin embargo, en ciertos escenarios adversos tales como el uso prolongado de antibióticos, ambientes húmedos y oscuros y los estados de inmunosupresión, impedirán el óptimo funcionamiento de dichas cascadas, permitiendo el desarrollo de infecciones de origen fúngico. (1)
 
Las infecciones fúngicas comúnmente encontradas en la práctica médica son causadas por Candida spp., y Aspergullius spp. Otras especies que se presentan con menos frecuencia encuentran su relevancia en la práctica clínica debido a su gran potencial invasivo, como el orden Zygomycota, al cual pertenecen las especies Mucor, Rhizopus y Apophysomyces. (1)
 
La RSF debe ser entendida por el otorrinolaringólogo como un espectro de enfermedades y no como una entidad distinta. James F. Hora en 1965 describió dos grandes categorías: la infección con potencial de invadir el epitelio y tejidos subyacentes (invasiva) o la infección que se encuentra confinada al epitelio superficial (no invasiva). [1, 2]. La enfermedad no invasiva se describe también como la presencia de material fúngico o los productos de la reacción inflamatoria que ocupa los senos pero no invade el tejido. La pérdida ósea se relaciona con la expansión de los senos paranasales. (3)
 
Se ha encontrado una prevalencia del género masculino sobre el femenino (1.2:1)
y la edad de presentación tiene un rango amplio de 9-74 años. (4)
 
Los estudios de imagen son indispensables para el diagnóstico y terapéutica de la RSF. La Tomografía Axial Computarizada (TAC) simple continúa siendo el estudio de elección. Aunque la presentación clínica y los estudios de imagen son útiles para orientar el diagnóstico, sólo la histopatología provee diagnóstico de certeza, por lo que es considerada el estándar de oro para el diagnóstico. 
DESCRIPCIÓN DEL CASO 
Paciente femenino de 45 años, ama de casa, sin antecedentes heredo-familiares relevantes, con antecedente de tabaquismo activo por 15 años [IT=4.5], sin enfermedades crónico degenerativas o infectocontagiosas. Se presenta a la consulta por dolor y plenitud centrofacial, así como aumento de volumen de hemicara izquierda de 4 meses de evolución, además de rinorrea purulenta, abundante, bilateral de predominio de fosa nasal izquierda (FNI), fétida, asociada a descarga retronasal de mismas características. Se acompaña de cacosmia de 1 mes, de predominio matutino. Tratada inicialmente con antibioticoterapia, sin presentar mejoría. En la exploración física se encuentra facies asimétrica con aumento de volumen de hemicara izquierda, que se extiende desde región infraorbitaria hasta submental, sin hiperemia ni hipertermia, indurado, no fluctuante, sin identificar colecciones, no doloroso a la palpación. Función facial grado l bilateral en escala de House-Brackmann. Ambos globos oculares simétricos, movimientos oculares sin alteraciones, AV sin alteraciones. Cavidad oral en adecuadas condiciones generales a excepción de la pared faríngea posterior hiperémica con abundante secreción purulenta, grisácea/verdosa, espesa. Mesorrino, a la rinoscopia anterior con abundante secreción de mismas características de predominio de fosa nasal izquierda (FNI), cornetes hipertróficos reactivos a vasoconstrictor, septum funcional. La endoscopia nasal nos permite visualizar integridad del piso nasal, permeabilidad de ambas coanas, los cornetes sin alteraciones aparentes, por FNI se observa descarga de secreción purulenta abundante a través del meato medio.
 
Se realiza TAC de nariz y senos paranasales simple en cortes axiales y coronales (Imagen. 1, 2, 3 y 4) observando adecuado desarrollo y neumatización de los senos paranasales, con ocupación por material isodenso a tejidos blandos del seno frontal izquierdo, celdillas etmoidales anteriores y posteriores, y maxilar ipsilaterales, con calcificaciones dentro del seno maxilar. (Imagen. 1, 2 y 3) Remodelamiento, engrosamiento y esclerosis de las paredes óseas del seno maxilar. Además de la ocupación de la cavidad nasal izquierda por material isodenso a tejidos blandos, el cual ocupa la totalidad de la cavidad, el cual remodela y desplaza el septum hacia contralateral en su porción posterior (Imagen 4).
 
Se interviene quirúrgicamente con fines diagnósticos y terapéuticos, realizándose una revisión endoscópica en combinación con Caldwell- Luc (Imagen. 5); y el material obtenido se envía a microbiología e histopatología (Figura. 6), los cuales reportan mucosa sinusal con inflamación crónica, e hifas de gran tamaño ramificadas compatibles con infección por Aspergillus spp. Se inicia manejo antimicótico con Voriconazol, y la paciente evolucionó de manera favorable, sin complicaciones ni recidivas.
DISCUSIÓN 
La prevalencia de la RSF no invasiva es mayor en mujeres de edad media y su principal agente etiológico es Aspergillus spp. [1, 3], tal como se presenta en el caso en cuestión.
 
La prevalencia de la RSF ha ido en aumento, siendo ésta aún más alta en países tropicales. La especie más comúnmente aislada es Aspergillus, sin embargo, otros hongos como Schizophyllum commune, Alternaria, Curvularia y Bipolaris también
son encontrados. (1). En el estudio realizado por Kumangh Singh, (4) se observó un aumento de la prevalencia de RSF en los cambios de estación.
 
Según la temporalidad de la enfermedad, puede ser clasificada como aguda (<4 semanas) o crónica (>4 semanas) (1).
 
 
Se describe que la RSF no invasiva se puede presentar clínicamente en 3 distintosescenarios: Como infestación saprofítica la cual se caracteriza como la colonización de las secreciones o mucosa de la cavidad nasal, donde su principal factor de riesgo es la intervención quirúrgica sinonasal. [1, 3] Puede presentarse de manera asintomática o los pacientes suelen percibir un olor desagradable de la cavidad nasal [1].
 
Así mismo puede presentarse como bola fúngica siendo la misma una colección de hifas fúngicas fuera de la mucosa. El hongo más comúnmente involucrado es Apergillus spp y el seno maxilar está involucrado en el 94% de los casos. Suele ocurrir en mujeres de mediana edad, usualmente inmunocompetentes. Los principales síntomas son dolor facial, cacosmia y descarga retronasal [1].
 
La rinosinusitis fúngica alérgica (RFA) es la forma más común del espectro de la enfermedad sinusal fúngica no invasiva. Los criterios diagnósticos fueron descritos por Bent y Kuhn en 1970, donde se incluyen criterios clínicos, radiológicos e histopatológicos. [3,5] 
 

Tabla 1. Criterios de Bent y Kuhn [6]

 

Criterios mayores

Criterios menores

Hipersensibilidad tipo I

(medición de IgE, pruebas cutáneas o

historia clínica)

Enfermedad unilateral

Pólipos nasales

Asma

 

Radiología característica (hallazgos

tomográficos)

Erosión ósea o expansión en la

tomografía

Presencia de mucina eosinofílica sin

invasión

Cultivos fúngicos

Tinción fúngica positiva

Eosinofilia

 

Cristales de Charcot-Leyden en

mucina

 
La RFA se presenta típicamente en pacientes de 21-33, usualmente inmunocompetentes. Las reacciones de hipersensibilidad tipo I y III juegan un papel importante en la fisiopatología, al grado de haberse propuesto que no es una verdadera infección fúngica, sino una reacción a antígenos fúngicos. Se debe sospechar en el contexto de un paciente que presenta resistencia a los tratamientos de rutina, incluyendo las intervenciones quirúrgicas. [1, 3]
 
En la presentación no invasiva de la RSF no es indispensable la inmunosupresión como un factor de riesgo para su desarrollo. El caso clínico encuentra su relevancia debido a que se presenta en una paciente sin comórbidos ni antecedentes de importancia para infecciones fúngicas, a pesar de lo cual se debe sospechar de esta entidad, por su forma de presentación atípica en comparación con las rinosinusitis bacterianas o virales y por la inadecuada respuesta al manejo antibiótico con correcta prescripción.
 
Los estudios de imagen juegan un rol importante en el diagnóstico de la RSF. De acuerdo con la literatura, la TAC simple continúa siendo el estudio de elección. La RSF no invasiva se presenta como opacificación sinusal que puede presentar calcificaciones en su interior, secundarios a la obstrucción del tracto de drenaje del seno afectado, además de evidencia de inflamación crónica, esclerosis y engrosamiento de las paredes óseas del seno afectado [5, 6]. En la resonancia magnética (RM) en secuencia T2 es posible observar opacificación y secreciones hiperintensas, así como flujos de vacío. Dicha opacificación puede tomar la forma del seno que ocupa. Ninguno de los hallazgos imagenológicos son patognomónicos de este espectro (5,6).
 
Aunque la presentación clínica y los estudios de imagen son útiles para orientar el diagnóstico, sólo la histopatología provee la certeza del mismo, por lo que es considerada el estándar de oro para el diagnóstico. Existen otros métodos como la Reacción en Cadena de Polimerasa (PCR), y la prueba de KOH, de los cuales la PCR demostró ser superior en el estudio realizado por Kumar Singh, et al. (3), quienes reportan para la PCR una sensibilidad de 72%, especificidad de 85%, Valor Predictivo Positivo de 55% y Valor Predictivo Negativo de 93%, contra el KOH que cuenta con sensibilidad 57%, especificidad 85%, Valor Predictivo Positivo de 47%, Valor Predictivo Negativo de 88%. Es recomendable usar más de un método diagnóstico, especialmente en los casos con presentación atípica que representan
un reto en la práctica clínica del otorrinolaringólogo (3, 4).
CONCLUSIONES
Gracias a las nuevas tecnologías biomédicas ha sido posible que a lo largo de los últimos años se identifiquen nuevas especies fúngicas causantes de RSF y las variaciones en su distribución alrededor del globo. La meta final de estas investigaciones es ampliar el espectro de posibilidades terapéuticas al dirigir la terapia antifúngica a los agentes causales específicos, limitando la necesidad de terapias invasivas, las cuales representan mayor morbilidad para el paciente en comparación con el tratamiento médico.
 
Al mismo tiempo, la revolución tecnológica está haciendo posible contar con métodos diagnósticos cada vez más confiables y accesibles. Un ejemplo de esto es la PCR la cual permite evaluar muestras para distintas especies de hongos en un tiempo y por un costo razonable. Su sensibilidad es casi tan alta como la de los estudios histopatológicos para el diagnóstico de la RSF, sin embargo, éstos continúan siendo el estándar de oro para la certeza diagnóstica.
 
Los métodos de imagen como la TAC y la RMN han tomado un rol importante en el diagnóstico de la RSF al mostrar algunas características que nos permiten diferenciar esta entidad de otros procesos ocupativos de las cavidades sinonasales, además de que aportan información valiosa para realizar un tratamiento quirúrgico exitoso.
 
Aunque la terapia antifúngica provee una base importante para el manejo de la RSF, el tratamiento quirúrgico sigue teniendo gran relevancia en la resolución de la patología, ya que por este método podemos extraer las secreciones retenidas dentro de las cavidades sinonasales, además de permeabilizar y funcionalizar los trayectos de drenaje de las mismas. 
IMÁGENES Y REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS 
  1. Bent, J.P.; Kuhn, F.A. Diagnosis of allergic fungal sinusitis. Otolaryngol. Head Neck Surg. 1994, 111, 580–588. 
       2.-Deutsch, P. G., Whittaker, J., Prasad, S.: Invasive and Non-Invasive Fungal Rhinosinusitis—A Review and Update of the Evidence.  Medicina (Kaunas). 2019 Jul; 55(7): 319. 
  1. Kumar Singh, A., Prashant, G., Fungal Rhinosinusitis: A Microbiological and histopathological Perspective. Journal of Clinical and Diagnostic Research. 2017, 11, 10-12.
  1. Hora, J.F. Primary aspergillosis of the paranasal sinuses and associated areas. Laryngoscope 1965, 75, 768–773.
  1. Mhurchu, E. N., Ospina, J., Janjua, A. S.: Fungal Rhinosinusitis: A Radiological Review With Intraoperative Correlation. Canadian Association of Radiologists Journal. 2017, 68, 178-186. 
  1. Aribandi M, Mccoy VA, Bazan C.: Imaging features of invasive and noninvasive fungal sinusitis: a review. Radiographics. 27 (5): 1283-96. doi:10.1148/rg.275065189.
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